http://repositorio.unb.br/handle/10482/56973| Fichier | Description | Taille | Format | |
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| LarissaLemosMendanhaCavalcante_TESE.pdf | 896,81 kB | Adobe PDF | Voir/Ouvrir |
| Titre: | Desenvolvimento de algoritmo diagnóstico para detecção de hemoglobinopatias e estudo de prevalência em contexto de saúde pública pediátrica no Distrito Federal |
| Auteur(s): | Cavalcante, Larissa Lemos Mendanha |
| Orientador(es):: | Camargo, Ricardo |
| Assunto:: | Hemoglobinopatia Doença falciforme Diagnóstico molecular |
| Date de publication: | 22-sep-2026 |
| Data de defesa:: | 30-avr-2026 |
| Référence bibliographique: | CAVALCANTE, Larissa Lemos Mendanha. Desenvolvimento de algoritmo diagnóstico para detecção de hemoglobinopatias e estudo de prevalência em contexto de saúde pública pediátrica no Distrito Federal. 2026. 60 f., il. Tese (Doutorado em Ciências Médicas) — Universidade de Brasília, Brasília, 2026. |
| Résumé: | As hemoglobinopatias são doenças genéticas e hereditárias com ampla distribuição mundial, ocasionadas por mutações nos genes que codificam a hemoglobina, afetando a sua produção ou função. A disseminação mundial é uma consequência das migrações populacionais, o que favoreceu a miscigenação e a dispersão exacerbada dos genes anormais da hemoglobina. As hemoglobinopatias incluem as talassemias, causadas por distúrbios na produção de uma ou mais cadeias de globina, as hemoglobinas variantes, originadas por alterações estruturais das cadeias, levando na maioria dos casos, à substituição de aminoácidos e modificação da porção proteica; e a condição conhecida como Persistência Hereditária da Hemoglobina Fetal. A Doença Falciforme, ocasionada pela presença da hemoglobina variante “S” (HbS), é muito frequente em povos africanos, sendo responsável, neste continente, por 15% dos casos de mortalidade infantil. O Brasil é o país da América Latina que possui a maior população afrodescendente e estima-se que 4% da população possua o traço falciforme, com uma distribuição heterogênea entre as regiões. As manifestações clínicas e a gravidade variam com a diversidade mutacional e outras características genéticas do indivíduo relacionadas a fatores ambientais e sociais, podendo ser quase imperceptíveis ou letais. As mais temidas são as que apresentam risco de vida, como o sequestro esplênico e as infecções por bactérias encapsuladas, que podem surgir no primeiro ano de vida. Na doença falciforme, as manifestações clínicas incluem crises vaso-oclusivas, dores agudas, processos inflamatórios e danos a diversos órgãos. Diante disso, considerando a complexidade clínica e biológica das hemoglobinopatias, o diagnóstico pré-sintomático e confirmatório por técnicas de biologia molecular é essencial para oferecer complementaridade e confiabilidade aos resultados da Triagem Neonatal. Essa abordagem permite ampliar a cobertura e a precisão do diagnóstico precoce de hemoglobinopatias, incluir os pacientes nos programas de atenção especializada em tempo oportuno e traçar o tratamento adequado, realizar a prevenção de possíveis portadores e respectivos cônjuges, realizar o aconselhamento genético a casais de risco, além de ser aplicável ao serviço de saúde pública. O estudo teve como principal objetivo desenvolver e implantar algoritmo de diagnóstico molecular para detecção de hemoglobinopatias em crianças e adolescentes atendidos no serviço de saúde pública do Distrito Federal. O objetivo secundário foi realizar, de maneira inédita, um estudo epidemiológico abrangente no Distrito Federal, pela escassez de estudos amplos e com maior detalhamento genotípico, e por apresentar uma das populações de maior heterogeneidade genética do Brasil. O estudo realizado foi descritivo e analítico, com delineamento transversal em uma coorte retrospectiva de pacientes pediátricos com idade entre 0 e 19 anos, no período de 2017 a 2025. Foram incluídos todos os casos admitidos pelo Programa de Triagem Neonatal do Distrito Federal e os atendidos no ambulatório de hematologia do Hospital da Criança de Brasília, com diagnóstico inconclusivo pelos métodos convencionais de triagem e/ou desvios nos índices hematimétricos e achados clínicos/citológicos suspeitos de hemoglobinopatias. As amostras de sangue periférico foram encaminhadas ao Laboratório de Pesquisa Translacional do Hospital da Criança de Brasília para diagnóstico confirmatório através de metodologias de biologia molecular. A análise dos dados foi realizada de forma descritiva, baseada na frequência dos genótipos encontrados na população estudada. Foram avaliadas variáveis demográficas, incluindo idade e sexo; e os índices hematimétricos hemoglobina (Hb), volume corpuscular médio (VCM), hemoglobina corpuscular média (HCM), amplitude de distribuição eritrocitária (RDW), reticulócitos e ferritina sérica, considerando-se os valores de referência específicos para cada faixa etária. Também foram avaliadas alterações no perfil de hemoglobinas, incluindo os percentuais de HbA1, HbA₂, HbF e Hb anômala. Foram diagnosticados 415 casos pediátricos com alterações hemoglobínicas, entre alfa-talassemia, beta-talassemia, hemoglobina variante e Persistência Hereditária da Hemoglobina Fetal (PHHF). O perfil hematológico e de hemoglobinas dos pacientes diagnosticados foram, em geral, associados à presença de anemia leve ou moderada, microcitose e hipocromia. A variante mais prevalente foi a HbS em heterozigose, causadora da doença falciforme, seguida da HbC e Hb Korle Bu. Já a HbS em homozigose relativa à anemia falciforme foi detectada em 18 pacientes. Os dados encontrados nesse estudo mostram uma expressiva variabilidade de hemoglobinas e uma grande diversidade racial presente em indivíduos nascidos no Distrito Federal e entorno, sendo considerada uma população heterogênea constituída de indivíduos de diversas regiões brasileiras, com descendência africana, asiática, italiana, ameríndia, espanhola e portuguesa. Foi possível implantar um conjunto de técnicas, dentro de um algoritmo racional, que mostraram resolutividade diagnóstica e fossem passíveis de serem mantidas no SUS. Com o estabelecimento dos métodos de biologia molecular, já foram detectadas uma série de mutações com importante impacto clínico e prognóstico relacionadas à alfa e beta talassemias, além de variantes nunca descritas em banco de dados. |
| Abstract: | Hemoglobinopathies are hereditary genetic disorders with a wide global distribution, resulting from mutations in globin genes that affect the production or function of hemoglobin. Their worldwide dissemination is largely a consequence of population migrations, which have promoted admixture and the broad spread of abnormal hemoglobin genes. Hemoglobinopathies include thalassemias, characterized by reduced or absent synthesis of globin chains; structural hemoglobin variants; and Hereditary Persistence of Fetal Hemoglobin. Among these, sickle cell disease (particularly sickle cell anemia, HbSS) is the most frequent and one of the most clinically significant worldwide, accounting for a substantial proportion of severe cases and contributing to considerable morbidity and mortality, especially in populations of African ancestry. Clinical manifestations of hemoglobinopathies are variable, ranging from mild or asymptomatic forms to severe, chronic conditions marked by anemia, pallor, fatigue, and pain, which may be persistent or occur in acute crises. The genotypic and phenotypic heterogeneity of these disorders poses significant challenges for diagnosis, particularly in neonatal screening programs and public health services with high demand and ethnic diversity. Limitations of conventional methods may lead to underdiagnosis or misclassification, thereby impacting clinical management, prognosis, and prevention strategies. In this context, the integration of molecular biology techniques becomes essential to improve diagnostic accuracy, enable early detection, guide genetic counseling, and support more effective public health policies. The primary objective of this study was to develop and implement a molecular diagnostic algorithm for the detection of hemoglobinopathies in children and adolescents receiving care in the public health system of the Federal District, Brazil. The secondary objective was to conduct, in an unprecedented manner, a comprehensive epidemiological study in the Federal District, given the scarcity of large scale studies with detailed genotypic characterization and the region’s highly heterogeneous population. This was a descriptive and analytical study with a cross sectional design, based on a retrospective cohort of pediatric patients aged 0 to 19 years, evaluated between 2017 and 2025. All cases identified through the Neonatal Screening Program of the Federal District, as well as patients followed at the hematology outpatient clinic of the Hospital da Criança de Brasília with inconclusive results from conventional screening methods and/or abnormal hematimetric indices and clinical or cytological findings suggestive of hemoglobinopathies, were included. Peripheral blood samples were analyzed at the Translational Research Laboratory of the same institution for confirmatory diagnosis using molecular biology techniques. Data analysis was descriptive, focusing on genotype frequency, and included demographic variables (age and sex), hematimetric indices (hemoglobin, mean corpuscular volume, mean corpuscular hemoglobin, red cell distribution width, reticulocyte count, and serum ferritin adjusted for age), and hemoglobin profiles (HbA1, HbA₂, HbF, and abnormal hemoglobins). A total of 415 pediatric cases with hemoglobin alterations were diagnosed, including alpha-thalassemia, beta-thalassemia, hemoglobin variants, and Hereditary Persistence of Fetal Hemoglobin. The hematological and hemoglobin profiles were generally associated with mild to moderate anemia, microcytosis, and hypochromia. The most prevalent variant was heterozygous HbS, followed by HbC and Hb Korle Bu. Homozygous HbS, corresponding to sickle cell anemia, was identified in 18 patients. The findings reveal a marked variability of hemoglobin types and significant racial diversity among individuals born in the Federal District and surrounding areas, reflecting a highly heterogeneous population composed of individuals from different regions of Brazil with African, Asian, Italian, Amerindian, Spanish, and Portuguese ancestry. The study enabled the implementation of a set of molecular techniques within a rational diagnostic algorithm, demonstrating high diagnostic resolution and feasibility for incorporation into the public health system. With the establishment of molecular methods, several clinically and prognostically relevant mutations related to alpha- and beta-thalassemias were identified, as well as variants not previously described in existing databases. |
| metadata.dc.description.unidade: | Faculdade de Medicina (FM) |
| Description: | Tese (doutorado) — Universidade de Brasília, Faculdade de Medicina, Programa de Pós-Graduação em Ciências Médicas, 2026. |
| metadata.dc.description.ppg: | Programa de Pós-Graduação em Ciências Médicas |
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| Agência financiadora: | Fundação de Apoio à Pesquisa do Distrito Federal (FAPDF) |
| Collection(s) : | Teses, dissertações e produtos pós-doutorado |
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